骨端部温存手術は.小児の悪性骨腫瘍の治療法として1990年代後半に提案された新しい方法で.局所再発率を上げずに術後の小児の肢体機能を改善し.術後の両側肢体不同を回避することを目的としています。 1999年1月より.中国での骨肉腫に対する不活性化アルコール再移植の経験から.骨端部を温存した不活性化再移植を提案し.臨床に適用し.最近満足のいく結果を得ています[1]。 しかし.長期的に見るとどうなのでしょうか。 手術の本来の目的が達成されたのか.長期的な合併症はどうなのか.気になるところです。 この点に関して.我々は5人の患者さんの5年から10年のフォローアップ期間の臨床データを総合的に分析し.これらの問題を解決するための文献をレビューしています。 済南軍総医院整形外科 兪秀淳
臨床データ
I. 症例選択基準および一般情報：1.当院で穿刺生検により組織学的に骨肉腫と確認された小児。 2.化学療法前後のMR検査で.骨肉腫が骨端板を貫通しておらず.骨端に浸潤していないこと.すなわち骨肉腫・骨端部MRタイピングI・II型であることが確認された[2]。3.治療前に胸部X線写真とCTスキャンで遠隔転移を除外した。 4.手術前にMMIAまたはDIA化学療法レジメンで2コースの化学療法を行い.2週間後に手術を実施した。 5.6.6.すべての小児は.四肢温存のために著者らが手術を行い.5年以上定期的にフォローアップを行った。 1999年1月から2009年1月までに当院で治療を受けた患者のうち.合計5名がこの基準を満たした。
このうち.男性1件.女性4件であった。 年齢は6歳から14歳までで.平均は9.2歳でした。 病変はすべて大腿骨遠位端に位置していた。 期間は短いもので1ヶ月.長いもので6ヶ月でした。 化学療法前のMR病期分類：I型3例（図1）.II型2例（図2）。I型3例のうち1例は病理学的骨折を併発していた。 このグループの子どもたちは全員.化学療法計画に従って投与され.術式は骨端の温存を伴う不活性化再移植で.以前に文献で報告されているように行われた[1]。 患者さんの詳細は表1の通りです。
II.フォローアップのスケジュールと内容：すべての子どもたちに定期的なフォローアップを実施した。 術後6カ月間は毎月.2年間は3カ月ごと.2～5年後は6カ月ごと.5年後は年1回のペースで見直した。 定期的に検査を行い.腫瘍の局所再発・転移の除外.下肢長・膝関節可動域の変化の測定.MSTSスコア［3］を参考にした患者の肢体機能の評価.不活性化骨と骨切り端・骨端の治癒状況.骨の状態の動的画像観察が行われました。
結果
5人の患者を最低60ヶ月.最高126ヶ月間追跡調査し.平均82ヶ月であった。 追跡期間中に再発.転移.死亡はなかった。 患側膝の機能（最終フォローアップ時の評価）は.屈曲110°以上が3例.90°が1例.70°が1例であった。 両下肢の長さは1例で等しく.患肢の短縮は3例で2cm未満.1例で8cmであった。 患者の詳細は表1に示すとおりである． 5名の最終フォローアップでは，表2に示すように，明らかな四肢機能異常を示した症例5を除き，残りの4名は機能スコア27～30，平均スコア28.8であった．
表1 大腿骨遠位部骨肉腫で骨端が温存された5例の不活性化・再移植の詳細
番号 性別 年齢 MRサブタイプ 病理学的骨折 追跡期間（月） 四肢長比較 屈曲 膝 再発 転移 死亡 その他
1 女性 9 I No 126 短い 2cm 110 No No 無活性骨折
2 女性 14 II no 89 アイソメトリック 135 none none none none
3 女性 6 II no 66 short 2cm 90 none none none none none
4 男性 9 I なし 60 短い 1cm 135 なし なし なし 骨折の不活性化
5 女性 8 I はい 69 短い 8cm 70 なし なし なし なし 骨折の不活性化
表2 手術後の5名の四肢の機能評価一覧表
痛み 機能 精神的耐性 サポート 歩行 歩行 総スコア
1 なし やや制限あり 様 なし やや制限なし 様 28
2 制限なし 制限なし いいね！ 通常 30
3 なし やや制限あり 様 なし 制限なし やや傾き 27
4 制限なし 制限なし いいね！ 通常 30
5 なし 部分的な使用不能 満足 二重松葉杖 制限あり 重度異常 13
画像観察：これまでに報告された不活性化骨と宿主骨の治癒の変化に加え.最新の追跡画像データでは.患肢の大腿骨の骨萎縮の程度が健常側と比較して様々であった。4例では膝の隙間が正常（図3）.1例（ケース5の患者）では関節隙間が狭くなっていた（図4）。
合併症：このグループの残りの4例は.再手術が行われなかった症例3を除き.様々な理由で再手術が行われた。 症例1では.術後26ヶ月目に不全骨折に対して切開式リポジショニングインプラントによる内固定を行い.術後6ヶ月目に良好な骨癒合が確認されました。 症例4では.術後18ヶ月目に不全骨折に対して切開とインプラントの内固定を行い.現在再び術後42ヶ月目.健側に比べて患肢が1cm短縮し.膝の屈曲が135°になり.普通に歩いています（図7.図8）。 症例 5 では，術後 1 年で不全骨折による骨欠損を自家腓骨と同種移植を併用し て修復し，術後 20 ヵ月で同種移植の吸収が起こり，再度自家骨移植を行い， 術後 36 ヵ月で順調に治癒したが（図 4），著しい四肢短縮と膝屈曲 70º を認め た． 症例2では.術後3年目に膝関節屈曲70°での日常生活が困難となり.関節鏡下リリースと大腿四頭筋形成術を施行した。 術後の運動により.再手術から53ヶ月後には両下肢長が等しく.正常可動域に戻った（図3.9参照）。
ディスカッション
骨端切除術は.小児の骨肉腫に対する新しい治療法であり.局所再発率を高めることなく.手術合併症の発生を抑え.術後の両側肢不同を回避し.術後肢機能を改善することを目的としています。 術前に腫瘍と骨端の間に広い帯状の新生骨を形成するCanadellによる骨端長延長術（4）.化学療法終了後に腫瘍と新生骨を切除し骨端は温存.病理組織学的に切断端に腫瘍細胞がないことが確認されたら骨欠損部を移植骨で修復する断脚手術など様々な手術アプローチが文献で報告されています。術中に透視法を応用し.切除部位に腫瘍細胞が存在しないことを確認し.腫瘍を切除し.骨端部を保存し.欠損部を自家骨または同種骨で修復し.骨端部を自家骨にネジで固定する。土屋[6]らは.臨床において.まず腫瘍を切除して一時的に肢を短縮した後.肢を長くする方法を組み合わせて治療過程を行った。 Wang Zhen [7]は.小児骨腫瘍患者における骨端部温存腫瘍切除術の同種移植骨移植について報告した。 我々は1999年から骨端温存不活性化再移植法を臨床応用し.その最近の臨床効果と臨床応用時の留意事項をそれぞれ報告している[8]。
文献上報告されている骨端部温存手術の合併症は.主に感染.移植片の吸収.骨折.内固定具のゆるみなどであった。 Muscoloら[9]が報告した13例のうち.11例が最終経過観察.7例が合併症.3例がグラフトの骨折.2例が骨端部非結合.1例が深部感染と軟部組織の再発であった。 Wang Zhenが報告した平均追跡期間37.6ヶ月（12-72）の患者のうち.4人に5つの合併症があり.主に骨の非結合.骨折.神経損傷であった。 私たちのグループの5人の患者さんは.最低5年.最高11年まで追跡調査され.主な長期合併症は骨折と患側膝の屈曲制限でした。 このうち3例は術後1-2年で不活性化骨に骨折が発生し.2例は不活性化骨と宿主骨の接合部で骨折しており.今後の手術ではこの部分の骨移植を強化し骨癒合を促進すべきと考えられる。 もう1例は不活性化骨で発生したもので.大腿骨遠位端の骨肉腫.MRタイプI.しかし骨折を併発しており.患者の選択が不適切であったことに関連しています。 四肢が著しく短縮（健側より8cm短い）しており.複数回の手術と骨端板と骨端板の発達を促す動きがないため.膝の屈曲が制限されていたのです。 この症例から得られた教訓は.骨折を併発したMR Iの患者において.骨端温存手術は可能であるが.骨端温存を伴う同種骨移植を選択すべきこと.内固定は髄内固定が望ましいことを示唆している。
これは.手術操作やブレーキ.患肢の自己保護に伴う廃用性萎縮に加え.手術時の骨質ベースも関係しています。 したがって.骨端温存型不活性化・再植手術の選択にあたっては.基本的適応［4］に加え.患肢の骨質にも注意を払う必要があると考えられます と腫瘍の浸潤の性質と範囲について説明します。 骨が丈夫であること.化学療法後の骨の硬化が著しいこと.病変が患部骨の直径の1/2を超えないことなどが最適な適応となります。
膝のこわばりは大腿骨遠位部手術の一般的な合併症であり.この部位の手術の結果を左右する重要な要因である。 当院の症例2では.術後3年が経過し.腫瘍要因を除外するための全身検査後.日常生活で膝を70°に曲げることが困難なため.関節鏡下リリースと大腿四頭筋形成術を施行しました。 膝は正常な範囲まで曲げることができた。 術後2日目にドレーンを抜いた後.直ちにCPMエクササイズを行い.現在では再手術後53ヶ月で膝の可動域が正常になり.両下肢の長さも同じになりました（図7.図8）。 したがって.関節内外の軟部組織に起因する膝の硬直や運動制限を有するこの種の術後患者に対して.腫瘍因子の存在を除外すれば.関節鏡下軟部組織リリースと大腿四頭筋形成術は.術後成績をさらに向上させる選択肢になりうると考えています。
Manfrini [5]らは.6例の経過観察において.手術による矯正を行わない場合.患肢は健常側と比較して平均2.2cm（0.5～3.3cm）短く.関節不安定性や前十字靭帯弛緩なしに患膝の機能を正常の95%まで回復させることができたと述べています。 11名の患者を対象とした最近の経過観察では.膝関節屈曲角度が90°以上の症例が6例.60°-90°が4例.60°未満が1例で.関節不安定性の兆候は認められませんでした。 下肢の長さは4例で等しく.5例で2cm未満.2例で2〜3cm短縮しており.すべての子供が整形外科用の靴を履かずに歩行していた。 Wang Zhen[7]は.82.8％の優れた肢機能率を報告し.平均肢短縮は3.2cm（2-6cm）でした。 全例で関節の安定性は良好で.脱臼や膝の内・外反変形はなく.経過観察期間中に変形性関節症は発生しなかった。 このうち.手術法の選択が問題となった5例（四肢機能スコア13）を除き.残りの4例では.経過観察60～126カ月時点で.1例で等長.3例で1～2cmの四肢短縮を認め.関節安定性も良好で歩行もわずかに不自由であった。 骨端部を不活性化し再移植することで.長期的に満足のいく臨床結果を得ることができます。
このグループの5人の患者の長期経過観察から.不活性化再植を伴う骨端部保存は実現可能な外科的アプローチであることが示唆された。 骨質や病変の浸潤の程度を慎重に分析し.術中には不活性化骨と宿主骨との付着部位への骨移植に注意を払い.合併症が生じた場合には積極的に治療を行うことで.手術適応が厳守されれば.満足のいく臨床成績が得られると思われます。 関節の運動制限と不活性化した骨の骨折が.この処置の最も一般的な長期的合併症である。 ほとんどの患者さんでは.程度の差こそあれ.四肢の短縮が見られますが.このことが手術の長期的な臨床結果に影響を与えることはありません。