静脈奇形や毛細血管奇形などの低流量血管奇形は臨床上珍しくなく.約40%が頭頸部に認められる[1]。手術では病変を完全に取り除くことが難しい場合が多く.再発率も高い。当院では2007年7月から9月に高張ブドウ糖局所経皮注入後トロンビンを併用し.超音波による手術により2例完治した。以下.報告する。
1.臨床データおよび方法
1.1.一般材料
患者はすべて女性で.それぞれ16歳と11歳であった。 頸部後頭部と右肩に大きな腫瘤を認め.来院した。 嚢胞性腫瘤は頸部後頭部と右肩にあり,それぞれ15 cm x 38 cm x 46 cm,10 cm x 12 cm x 6 cmの大きさで,横になった後に緊張が増すと著しく拡大した。 皮膚は部分的に青紫色を呈し,脈動はなく,皮膚温度は正常であった. CT血管造影で静脈奇形を認めた(図1,3)。 血球数.血液凝固時間は正常であった。
1.2.方法
血管腫の大部分を手術で切除し.局所の皮膚移植を行った。 術後1週間.超音波位置決め下にティーに取り付けたトロカール針を残存腫瘍に穿刺し.暗赤色の静脈血を採取後.腫瘍を萎縮状態に保つために穿刺点周辺を圧迫し.超音波ガイド下で5~10秒以内に50%ブドウ糖を10~30ml注入した。 その後.ティーのもう一方のシリンジに装着したトロンビン(上海第一生化学製薬)溶液(200-500u/2-5ml)を素早く注入し.針を素早く抜いた後.少し圧縮した。 投与前と投与後の同部位の変化を観察し.それぞれ投与30分後と24時間後に比較した(図2,4)。 次の注射は1~2dの間隔をあけて行った。
2.結果
1例目は8本.2例目は3本の注射を行いました。 超音波検査では.残存血管奇形内の血流の急速な凝固と血栓症が確認されました(図2b.4b)。患者さんに術後の不快感は特になく.8ヶ月.9ヶ月後の検査でも治療部位に血管腫の再発は認められませんでした。
3.考察
海綿状血管腫の治療は手術が基本ですが.頸部や咽頭などの特殊な部位にある血管奇形に対しては.国内外の研究者がレーザーや硬化療法注射で安全性と再発防止を補おうとしていますが.いずれも満足のいくものではありません。 仮性動脈瘤に対するトロンビン治療が報告されており[2, 3].ほとんどの学者はトロンビン治療は安全であると考えているが.Forbesら[4]はトロンビンが大腿動脈塞栓症につながった症例を報告している。 しかし.Forbesら[4]はトロンビンが大腿動脈塞栓症につながった例を報告しており.動脈瘤内に流出し塞栓症を引き起こす可能性があるため.この方法の普及には限界がある。 私たちは.鎖骨下動脈の偽動脈瘤に対して.高張グルコースに少量のトロンビン(167u)を補充し.局所注射で治療することに成功しています[5]。
手術は病変組織をできるだけ除去し.下顎角の深部は出血があると厄介なことが多いので.慎重に取り扱う必要があります。 術中に切除した左内頸静脈が拡張した症例2のように.奇形内腔が大きく返血も豊富なため.術前の局所注射は効果がなく危険なので.術後に残存血管腫本体にトロンビン注射を行う。 トロンビンや血栓形成による塞栓症が循環に入らないように.まず注射部位周辺をカラーで圧迫し.トロンビンが十分に反応した後に圧迫部位を開放することが望ましいです。 治療は.少量ずつ.複数回.段階的.ゾーン的に注射し.周囲の正常血管に誤って注射しないように注意する必要があります。 結論として.高張力ブドウ糖に少量のトロンビンを補充して局所血栓を起こし.奇形血管を閉塞または狭窄させる局所注射と.注射前の外科的治療の組み合わせは.特に頭頸部の複雑な巨大低流量血管奇形に対して安全かつ有効で.術後再発を効果的に抑制できると考えています。
a. 左頸肩部.後頭部に大きな腫瘤を認め.右は前気管.上方は左下顎深部.下方は胸鎖関節と左鎖骨を越え.後方は左肩背部.後頭部まで伸びていました;
b. ENT内視鏡では左上咽頭.中咽頭.軟口蓋.喉頭蓋に紫色の腫瘤があり表面に血管路が確認されました;
c. 左頸肩部では.頸肩部.前気管と後頭部に腫瘤を認めましたが.頸肩部では.上咽頭と中咽頭.軟口蓋と喉頭蓋に紫色を認めましたが.下窩は確認され.上窩は認められませんでした。
d. 8回のトロンビン注射と2ヶ月間の皮膚移植後の外傷
a. 超音波検査で血流スペクトルが確認された。 トロンビン注入24時間後に同部位に血栓があった。
a. 左頸部に大きな軟部腫瘤を認め.皮膚色は正常で静脈結石が到達できる。
b. CTAでは左鎖骨から上の深部が頭蓋底に.内側は気管と食道腔に及ぶ塊状血管腫を認めた。
c. 頸部血管像の静脈相で腫瘍と太い下内頚静脈影が見られた。
c. 血管像では腫瘍が血管に.静脈影は静脈相に見られた。 d. 8ヶ月後の術後頸部レビュー;
a. 超音波で血流スペクトルを確認;
b. トロンビン注入30分後に同じ部位に血栓が形成された。